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回缩性睾丸多位于阴囊上方或腹股沟内,因多发生于幼儿时期,而影响睾丸发育及正常生理功能的发挥.临床常表现为睾丸发育不良或小睾丸,无精子症等特点,为以防止进一步萎缩或癌变,常按隐睾处理.本文报道1例继发性回缩性睾丸的无精子症病例,患者外生殖器官发育正常,多次查精液未见精子;血清FSH:18.71mIU/ml,T:221.70ng/dl,LH:8.68mIU/ml,PRL:18.34ng/ml.染色体核型:46,XY.SRY:(+);AZF(+);YRRM1(+).查精浆生化:α-葡糖苷酶、酸性磷酸酶及果糖正常.通过此典型病例阐述回缩性的无精子症患者的诊治原则,为临床提供一定的参考价值.