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<正>目的探讨胚胎发育不良性神经上皮肿瘤的临床特点;诊断及治疗。方法报告2例经手术证实为胚胎发育不良性神经上皮性肿瘤的患者,介绍其临床特征;神经影像学特点;手术治疗及预后。结果 2例均为诊断难治性癫痫入院手术的患者,一例位于额叶运动区,一例位于颞叶,均行手术切除,效果良好,随访一年,无肿瘤复发,无癫痫发作。结论胚胎发育不良性神经上皮肿瘤是手术切除肿瘤可治愈的病变,为保证癫痫疗效,手术切除范围应包括瘤周的致痫灶。