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目的：分析自发性局限性蛛网膜下腔出血的临床表现、影像学特征,探讨其病因和发病机制,指导治疗,并提高大家对此病的认识和重视。方法：回顾本中心确诊为自发性局限性蛛网膜下腔出血的2例患者的临床资料,进行为期8个月的随访,并结合文献对局限性蛛网膜下腔出血的临床表现、影像学特征、病因及预后进行分析。结果：2例患者的头颅MRI上均可见FLAIR相沿脑沟走形的线状高信号影,头颅CTA、MRA、MRV等血管检查均未发现明显异常。患者的临床表现不同,分别为癫痫发作和头晕,随访8个月发现其中1例患者未再出现癫痫发作,复查头颅MRI未见FLAIR相高信号,另1例患者仍有头晕发作,但较前次数减少,程度减轻,未复查头颅CT或MRI。结论：自发性局限性蛛网膜下腔出血是非动脉瘤性蛛网膜下腔出血的主要亚型,可由多种病因引起,临床表现、影像学特征、治疗方法均与典型的蛛网膜下腔出血不同,值得神内科医生的重视。