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目的：探讨先天性心脏病相关性肺动脉高压伴肺动脉血栓形成患者的临床特点，提高对该疾病的认识。方法：对6例患者病例资料回顾性分析及文献复习。结果：6例患者中，男性1例，女性5例，平均年龄43．5岁，均伴有重度肺动脉高压。所有患者均无静脉血栓形成的易患因素如：外伤、卧床等，且多普勒血管超声未发现下肢深静脉血栓形成。影像学特点表现为主肺动脉及左、右肺动脉显著扩张，近段肺动脉和（或）较大分支内层状附壁血栓形成。结论：先天性左向右分流性心脏病伴重度肺动脉高压可同时合并肺动脉血栓形成，临床上容易漏诊，肺动脉增强计算机断