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目的归纳甲状舌管乳头状癌的临床诊治要点,提高对该疾病的认知及诊疗水平。方法回顾性分析本院2016年收治的1例甲状舌管乳头状癌病例的临床表现、影像学特点及病理诊断结果,结合既往文献资料总结其诊治要点及预后情况。结果患者2016年2月因发现颈部无痛性包块2 d入院,超声及CT检查提示颈前不规则囊实性肿块,于全麻下切除病变组织送检,病理报告为甲状舌管乳头状癌,患者随访4年无复发。结论甲状舌管乳头状癌是头颈部罕见的恶性肿瘤,起病隐匿难以术前诊断,多经术后病理确诊,治疗手段主要为外科手术切除。本病进展缓慢且复发罕见