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目的 提高对原发性骨霍奇金淋巴瘤的诊断和治疗的认识,加强对其病理组织学和影像学表现特点的认识.方法 报道1例原发性上颌骨霍奇金淋巴瘤的临床表现、实验室特征和治疗经过,并复习国内外相关文献.结果 患者以右上颌骨疼痛起病,X线显示上颌骨右侧口可见大片溶骨性破坏,破损边缘不清晰,有部分骨硬化表现.手术摘除肿块,病理检查为霍奇金淋巴瘤淋巴细胞消减型,临床诊断为右卜颌骨原发性霍奇金淋巴瘤(Ⅰ期).给予ABVD方案治疗,无明显不良反应.结论 原发性骨霍奇金淋巴瘤是一种非常罕见的骨恶性淋巴瘤,容易误诊,目前确诊主要依靠病理及免疫组织化学.应尽早明确诊断,并加以鉴别诊断,现代化疗方案的预后较好。