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目的 通过病例报道及文献复习，提高对母细胞性浆细胞样树突细胞肿瘤（blastic plasmacytoid dendritic cell neoplasm，BPDCN） 的认识。 方法 报道1 例BPDCN 的临床特征、实验室检查等临床资料，并进行文献复习。 结果 该例BPDCN 临床上以皮肤受累为首发症状，皮损表现为结节、红斑。病理及免疫学特征性标识本病。患者累及骨髓，骨髓细胞形态学检查对疾病诊断予以帮助。 结论 该病侵袭性强，进展较快，且目前尚无有效治疗手段，预后极差。单纯从骨髓细胞形态学很难与其他急