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先天性肛门闭锁（简称无肛）是新生儿最常见的消化道畸型之一，合并瘘管者约占75％，女性中有95％的病例合并瘘管，其中以先天性无肛并直肠阴道瘘（或舟状窝瘘）较为常见。绝大多数患儿都在学龄前完成肛门成形术，至成人才作肛门成形者报道较少。作者经会阴一期完成成人先天无肛并直肠阴道瘘1例患者的手术治疗，疗效满意，现结合文献复习报告如下。