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目的：探讨骨原发性恶性纤维组织细胞瘤（MFH）的临床特点及诊断。方法：报告1例原发性股骨下端MFH并脑室转移病例结合文献复习。结果：MFH临床表现无特征性，临床及影像学诊断困难，MFH的诊断主要依赖于组织病理学资料，治疗后易出现局部复发和远处转移。结论：若患者出现骨痛，局部肿块，影像学上如出现虫蚀状或大片状溶骨性破坏，巨大软组织肿块，无骨膜反应，应考虑到本病。