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目的：探讨涎腺硬化性多囊性腺病（SPA）的影像学、临床病理特征及预后。方法：对1例SPA进行影像学、组织学形态及免疫组化染色观察，随访26个月并结合文献复习，探讨该病的临床病理特征及预后。结果：SPA临床上主要表现为涎腺缓慢生长的无痛性肿块。组织学特征与乳腺纤维囊肿性病变相似，表现为不规则的导管及腺泡分布于丰富的硬化性胶原间质中，形成模糊的小叶状结构。腺上皮细胞形态多样，有的呈大汗腺样化生，有的胞质内含丰富的嗜伊红酶原颗粒，导管上皮可以增生并伴有非典型性。免疫组化染色显示腺上皮EMA弥漫强阳性，导管及腺泡