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目的 报告椎管内、颅内多发性原始神经外胚叶肿瘤1例,进行文献复习,并对其治疗学及预后进行探讨.方法 1例椎管内、颅内多发性原始神经外胚叶肿瘤,先后共进行5次椎管探查肿瘤切除术,1次脑积水脑事-腹腔分流术、2次全神经轴常规放疗及2次头颅X-刀治疗第四脑室、颞极占位.结果 5次椎管探查均达到肿瘤镜下全切除,术后症状均有不同程度缓解,未出现新的神经功能缺失;分流术后脑积水消失;X-刀治疗后第四脑室占位消失;全神经轴放疗后40个月发现椎管肿瘤冉次复发.随访78个月,死于泌尿系感染、肾功能衰竭.结论 椎管内、颅内多发性原始神经外胚叶肿瘤极为罕见,预后差.应用显微外科技术尽量全切肿瘤结合术后正规放疗有利于延长患者生存期。