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恶性外周神经鞘膜瘤（malignant peripheral nerve sheath tumor，MPNST）是一种较少见的恶性肿瘤，约半数由神经纤维瘤恶变而来，主要发生于躯体或四肢的周围神经干上，发生于颌骨区更加罕见。我院近年收治1例下颌骨MPNST，现回顾临床资料并复习文献，总结其临床特点及诊治要点。