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目的:探讨成釉细胞瘤及恶性成釉细胞瘤的临床特征、诊断、治疗方法,以提高对该疾病的认识。方法:回顾性分析我科收治的1例下颌骨成釉细胞瘤肺转移患者的临床资料,并结合近些年国内外相关文献对该疾病进行回顾性分析。结果:本例患者肺部肿瘤切除术后一般情况良好,术后肺部肿瘤组织基因检测发现有KMT2D基因、BCOR基因、AKT1基因、BRAF基因突变。结论:下颌骨成釉细胞瘤伴肺转移临床上较为罕见,其确诊依靠病理结果。发生转移的机制和治疗方法还存在一定的争议,需要进一步探索。