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背景：婴幼儿肌纤维瘤病是一种少见的以良性肌纤维母细胞癯样变为特征的间质性肿瘤，是婴儿期最常见的纤维性肿瘤类型，发生在颅骨孤立型肌纤维瘤病罕见报告。目的：报告1例婴幼儿孤立型额骨肌纤维瘤病的手术体会。方法：吉林大学第一医院神经肿瘤外科收治1例婴幼儿额骨肌纤维瘤病，结合文献进行病例报告。结果与结论：患儿为男性，年龄6个月，因左侧额部皮下包块逐渐增大就诊；头部CT检查见左额部肿块，额骨局部破坏；MRI显示左颧骨质内类圆形等T1稍短T2信号，压水压脂像呈稍低信号，治疗采取局部额骨切除，加可吸收颅骨板植骨的手术方法