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对1例额骨Rosai-Dorfman病（Rosai-Dorfman disease,RDD）进行病理学观察及免疫组织化学分析,并复习相关文献。病理检查可见组织细胞吞噬淋巴细胞、浆细胞、红细胞或中性粒细胞;免疫组织化学示：S-100蛋白阳性,CD68阳性,CD1a阴性。额骨RDD除头皮及额部麻木外缺乏特异性临床表现,确诊有赖于病理学检查,早期手术切除病灶预后良好。