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目的探讨与青春期子宫腺肉瘤复发相关的病理特征及免疫表型。方法对1例青春期子宫腺肉瘤原发及盆腔复发肿瘤进行形态学及免疫组织化学观察，并复习相关文献讨论。结果原发肿瘤与复发肿瘤均由良性腺体和肉瘤性间质混合组成，原发肿瘤肉瘤成份为子宫内膜间质肉瘤，并伴有肉瘤性过度生长及子宫肌层浸润；复发肿瘤与原发肿瘤相比除具有更多的肉瘤性过度生长区域外，同时具有异源性软骨肉瘤成份；免疫组化结果显示原发肿瘤肉瘤性间质细胞p53阳性，Ki-67阳性率大于70％，ER和PR均阴性。结论肉瘤性过度生长、子宫肌层浸润、表达p53、高表达