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【摘要】 目的：研究并探討實时三维超声对胎儿先天性肺囊腺瘤畸形的诊断价值。方法：收集2013年1月-2015年12月60例产前实时三维超声诊断为疑似胎儿先天性肺囊腺瘤畸形的孕妇病例资料进行回顾性研究，对其超声表现进行分析，并与引产后尸检和出生后超声诊断结果进行对照，分析先天性肺囊腺瘤胎儿的预后情况。结果：经引产后尸检与出生后超声证实，60例产前实时三维超声诊断为疑似先天性肺囊腺瘤的胎儿中，共有57例胎儿确诊为先天性肺囊腺瘤畸形，其诊断符合率为95.00%，误诊3例，其误诊率为5.00%，与确诊结果之间的一致性良好。共19例孕妇选择终止妊娠，17例胎儿经尸检证实；41例孕妇选择继续妊娠，40例胎儿经超声证实。共有8例胎儿在出生后1个月内因呼吸衰竭死亡，其余33例胎儿出生后至今均未出现任何呼吸系统症状。结论：采用实时三维超声可对胎儿先天性肺囊腺瘤畸形予以准确的诊断，有利于减少先天性肺囊腺瘤畸形胎儿的出生，并对其预后进行有效评价。
【关键词】 先天性肺囊腺瘤畸形； 胎儿； 产前筛查； 实时三维超声
Diagnosis and Prognosis Evaluation of Real-time Three-dimensional Ultrasound on Fetal Congenital Cystic Adenomatoid Malformation of the Lung/DAI Qin-xiang，FENG Juan，BIAN Ying.//Medical Innovation of China，2017，14（12）：111-114
【Abstract】 Objective：To study and explore the value of real-time three-dimensional ultrasound diagnosis of fetal congenital cystic adenomatoid malformation of the lung.Method：60 cases of prenatal diagnosis of suspected real-time three-dimensional ultrasound of fetal congenital cystic adenomatoid malformation of the lung from January 2013 to December 2015 were collected to retrospective study，the ultrasound findings were analyzed and compared with the result of fault diagnosis of ultrasound and birth autopsy after induced abortion，and analyzed the prognosis of congenital pulmonary cystadenoma of the fetus.Result：After induction of labor autopsy and postnatal ultrasound confirmed，60 cases of prenatal diagnosis of congenital pulmonary cystadenoma with real-time three-dimensional ultrasound，a total of 57 cases of congenital malformation of the lung，the diagnostic coincidence rate was 95.00%，3 cases were misdiagnosed，the misdiagnosis rate was 5.00%，good agreement with the results of diagnosis.A total of 19 pregnant women were selected to terminate the pregnancy，and a total of 17 fetuses were confirmed by autopsy；41 pregnant women chose to continue pregnancy，the fetus was confirmed by ultrasound in 40 cases.A total of 8 fetuses died of respiratory failure within 1 month after birth，the remaining 33 cases of fetal birth had not appeared any respiratory symptoms.Conclusion：The use of real-time three-dimensional ultrasound can accurately diagnose fetal congenital pulmonary cystadenoma malformation，which is helpful to reduce the birth of congenital pulmonary cystic malformation fetus， and to evaluate the prognosis.
【Key words】 Congenital cystic adenomatoid malformation of the lung； Fetus； Prenatal screening； Real-time three-dimensional ultrasound
First-author’s address：The Second Maternal and Child Health Care Hospital of Huizhou City，Huizhou 516001，China doi：10.3969/j.issn.1674-4985.2017.12.031
胎儿先天性肺囊腺瘤样畸形是一种较为少见的胎儿肺部先天性发育畸形，属于出生缺陷的一种类型，对胎儿出生后的正常发育情况及生命安全均会构成威胁，因此，在产前加强胎儿先天性肺囊腺瘤畸形筛查十分重要[1-3]。实时三维彩超是一种新型的超声技术，在临床上逐渐得到广泛应用，本研究为了探讨实时三维彩超对胎儿先天性肺囊腺瘤畸形的诊断价值，对2013年1月-2015年12月产前二维彩超检出胎儿先天性肺囊腺瘤畸形的60例孕妇进行实时三维彩超检查，并对其诊断结果进行分析，现报道如下。
1 资料与方法
1.1 一般资料 收集2013年1月-2015年12月60例产前实时三维超声诊断为疑似胎儿先天性肺囊腺瘤畸形的孕妇病例资料进行回顾性研究，孕妇年龄最小22岁，最大37岁，平均（28.07±5.72）岁；检查时孕周21～28周，平均（24.69±3.25）周；初产妇48例，经产妇12例；均在产前接受实时三维超声检查，疑似为胎儿先天性肺囊腺瘤畸形。
1.2 方法 所有孕妇均接受实时三维超声检查，超声检测仪为美国GE公司生产的Voluson E8型号彩色多普勒超声检测仪，孕妇均采取仰卧位，膀胱保持半充盈状态，并根据检查时具体要求调整体位，先对胎儿头部、胸部、脊柱、腹腔及四肢进行扫查，对胎儿肺部进行重点观察，一旦胎儿肺内出现异常回声声像，应对其回声特征进行判断，寻找肺内肿块血供来源，观察是否出现胸腹腔积液及全身水肿、羊水增多、心脏及纵隔移位等情况。对胎儿的超声表现进行分析，与引产后尸检和出生后超声诊断结果进行对照，并分析先天性肺囊腺瘤胎儿的预后情况。
1.3 诊断标准 胎儿先天性肺囊腺瘤畸形可分为Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ型三种类型，其中，Ⅰ型为大囊型，在超声图像中可见肺内存在圆形无回声区，即囊肿，囊壁增厚，囊肿大小不等，直径在2～10 cm，囊肿内一般无正常肺组织，囊肿表面较为光滑，血供来源于肺动脉；Ⅱ型为中囊型，在超声图像中可見肺内存在囊肿，囊壁增厚不明显，囊肿大小不等，直径在2 cm以内，存在不规则性分布的肺组织，血供来源于肺动脉；Ⅲ型为微囊型，在超声图像中可见肺内存在囊肿，囊壁较薄，囊肿直径不足0.5 cm，存在实质性改变的肺组织，有大量腺瘤样结构，血供来源于肺动脉[4-5]。
1.4 统计学处理 采用SPSS 19.0软件处理数据，计数资料以率（%）表示，比较采用 x2检验，P<0.05为差异有统计学意义；诊断结果一致性分析采用Kappa一致性检验，Kappa<0.4表示一致性较差，Kappa为0.4～0.7表示一致性中等，Kappa>0.7表示一致性良好。
2 结果
经引产后尸检与出生后超声证实，60例产前实时三维超声诊断为疑似先天性肺囊腺瘤的胎儿中，共有57例胎儿确诊为先天性肺囊腺瘤畸形（图1～3），其诊断符合率为95.00%，包括
Ⅰ型8例、Ⅱ型20例、Ⅲ型29例，误诊3例，其误诊率为5.00%，与确诊结果之间的一致性良好，Kappa=0.723。共19例孕妇选择终止妊娠，17例胎儿经尸检证实；41例孕妇选择继续妊娠，40例胎儿经超声证实。Ⅰ型8例、Ⅱ型20例，胎儿均未出现水肿，Ⅲ型29例中出现3例（10.34%）水肿，均发展为呼吸衰竭而致死亡；共有8例胎儿在出生后1个月内因呼吸衰竭死亡，其余33例胎儿的先天性肺囊腺瘤瘤体在妊娠过程中出现缩小或未增大情况，出生后至今经检查均未见任何呼吸系统症状。
3 讨论
据有关数据统计，全球范围内每年出生的缺陷儿约有800万，而其中约有40%的出生缺陷儿会在出生后不久就发生死亡，即使胎儿顺利成活，在其生长发育阶段也会伴有不同程度的残疾，对儿童的身心健康较为不利[6]。我国每年的出生缺陷发生率也不容乐观，先天性肺囊腺瘤畸形是一种较为少见的出生缺陷，主要是指胎儿在宫内期的肺部发育出现异常，出现囊瘤样病变，容易导致胎儿肺纵隔移位，压迫心脏，容易导致胎儿在宫内死亡，造成死产，给家庭带来沉重的心理负担[7-10]。因此，临床上应对胎儿先天性肺囊腺瘤畸形予以早期诊断、及时处理，以减少先天性肺囊腺瘤畸形胎儿的出生。
产前诊断和筛查是减少先天性肺囊腺瘤畸形胎儿出生的关键，现阶段，由于先天性肺囊腺瘤畸形较为少见，我国尚未有专门针对先天性肺囊腺瘤畸形胎儿的产前筛查项目，这类胎儿多是在产前筛查中意外发现[11-13]。超声检查是产前筛查常用的影像学检查方法，具有无创、快捷等优点，主要是通过腹部超声探头对孕妇的腹部进行扫查，对宫内胎儿情况进行观察，从而对宫内胎儿是否发育异常进行判断[14]。传统的超声检查以二维超声为主，可在一定程度上对宫内胎儿的肺部发育情况予以显示，但这种超声图像属于平面图像，无法对胎儿肺部的复杂结构予以全面显示，且图像清晰度不足，存在部分切面显示不清晰等情况，对形态学改变不够明显的胎儿肺部发育畸形缺乏敏感性，往往会出现漏诊，且容易受到孕妇腹壁脂肪堆积的影响，容易出现误诊[15-16]。而实时三维超声是在二维超声基础上发展而成的一种三维立体超声技术，可通过对孕妇腹部进行多个切面扫查，获取三维容积数据后进行三维立体重建，可对早孕期之后宫内胎儿的发育情况进行立体、多角度的观察，可提供二维超声无法获得的切面信息，对二维超声显像不清晰的切面予以清晰显示，尤其适用于对胎儿的胸腹腔内结构进行观察，其超声图像更加清晰、直观、明了，诊断时更为便利，有利于减少误诊、漏诊的发生[17-21]。
本研究结果显示，经引产后尸检与出生后超声证实，60例产前实时三维超声诊断为疑似先天性肺囊腺瘤的胎儿中，共有57例胎儿确诊为先天性肺囊腺瘤畸形，其诊断符合率为95.00%，包括Ⅰ型8例、Ⅱ型20例、Ⅲ型29例，误诊3例，其误诊率為5.00%，与确诊结果之间的一致性良好，Kappa=0.723，说明实时三维超声对胎儿先天性肺囊腺瘤畸形的诊断准确性较高，误诊较少。 通常情况下，部分先天性肺囊腺瘤的体积会随着妊娠的发展而逐渐缩小，这类胎儿的预后结局较为良好，其存活率高达100%，因此，临床上不主张所有的先天性肺囊腺瘤胎儿均进行妊娠终止，而应在妊娠期间对先天性肺囊腺瘤胎儿进行连续性的动态观察，定期进行超声复查，观察瘤体变化情况，以对胎儿预后进行预测。本研究中，共19例孕产妇选择终止妊娠，41例孕产妇选择继续妊娠，共有8例胎儿在出生后1个月内因呼吸衰竭死亡，其余33例胎儿的先天性肺囊腺瘤瘤体在妊娠过程中出现缩小或未增大情况，在出生后至今均未出现任何呼吸系统症状，说明实时三维超声还可对先天性肺囊腺瘤胎儿的预后进行评价。
综上所述，采用实时三维超声可对胎儿先天性肺囊腺瘤畸形予以准确的诊断，有利于减少先天性肺囊腺瘤畸形胎儿的出生，并对其预后进行有效评价。
参考文献
[1] Chen C P，Chang T Y，Guo W Y，et al.Detection of maternal transmission of a splicing mutation in the TSC2 gene following prenatal diagnosis of fetal cardiac rhabdomyomas mimicking congenital cystic adenomatoid malformation of the lung and cerebral tubers and awareness of a family history of maternal epilepsy[J].Taiwanese Journal of Obstetrics & Gynecology，2013，52（3）：415-419.
[2] Cruzmartinez R，Méndez A，Perezgarcilita O，et al.Fetal Bronchoscopy as a Useful Procedure in a Case with Prenatal Diagnosis of Congenital Microcystic Adenomatoid Malformation[J].Fetal Diagnosis & Therapy，2014，37（1）：75-80.
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[10]黃志新，邓学东，车惠娟，等.胎儿先天性肺囊腺瘤样畸形产前超声诊断及临床意义[J].中华医学超声杂志（电子版），2012，9（11）：968-972.
[11]伦翠婵，甘婉玲，吕素芝，等.胎儿先天性肺囊腺瘤样畸形的产前超声诊断及转归[J].实用中西医结合临床，2015，15（5）：55-56.
[12]李芒，蔡艳，黄颖，等.先天性肺囊腺瘤畸形及预后分析中产前超声的临床诊断价值[J].齐齐哈尔医学院学报，2015，32（7）：1008-1009.
[13] Yamashita A，Hidaka N，Yamamoto R，et al.Y In utero resolution of microcystic congenital cystic adenomatoid malformation after prenatal betamethasone therapy：a report of three cases and a literature review[J].Journal of Clinical Ultrasound，2014，43（7）：451-457.
[14]陈慧杰，屈文娟，许楠楠，等.彩色多普勒超声诊断胎儿肺部囊腺瘤样畸形1例[J].蚌埠医学院学报，2015，40（3）：421.
[15]温海群，李金莉，严富良，等.胎儿先天性肺囊腺瘤超声诊断价值[J].中国医学创新，2014，11（32）：114-116.
[16]廖慧芳，王冰，蔡爱露，等.产前超声诊断胎儿肺囊性病[J].中国医学影像技术，2012，28（1）：140-143.
[17]张成秀.胎儿先天性肺囊腺瘤样畸形的产前超声诊断及其预后分析[J].实用医学影像杂志，2012，13（4）：223-226.
[18]王泽川，陈卫鹏，黄丹阳，等.产前超声诊断在胎儿先天性肺囊腺瘤样畸形诊断中的价值及其预后探讨[J].现代医用影像学，2016，25（3）：551-553.
[19]柯红，胡莉萍，王鑫，等.胎儿先天性肺囊腺瘤样畸形3例[J].医学影像学杂志，2011，21（7）：1007，1011.
[20]卢洪涛，李清.产前超声诊断胎儿先天性肺囊性腺瘤样畸形[J].中国医学影像学杂志，2016，24（2）：144-147.
[21]陈骊珠，王晓光，蔡爱露，等.先天性肺囊腺瘤畸形的产前超声诊断与临床预后[J].中国超声医学杂志，2012，28（3）：221-224.
【关键词】 先天性肺囊腺瘤畸形； 胎儿； 产前筛查； 实时三维超声
Diagnosis and Prognosis Evaluation of Real-time Three-dimensional Ultrasound on Fetal Congenital Cystic Adenomatoid Malformation of the Lung/DAI Qin-xiang，FENG Juan，BIAN Ying.//Medical Innovation of China，2017，14（12）：111-114
【Abstract】 Objective：To study and explore the value of real-time three-dimensional ultrasound diagnosis of fetal congenital cystic adenomatoid malformation of the lung.Method：60 cases of prenatal diagnosis of suspected real-time three-dimensional ultrasound of fetal congenital cystic adenomatoid malformation of the lung from January 2013 to December 2015 were collected to retrospective study，the ultrasound findings were analyzed and compared with the result of fault diagnosis of ultrasound and birth autopsy after induced abortion，and analyzed the prognosis of congenital pulmonary cystadenoma of the fetus.Result：After induction of labor autopsy and postnatal ultrasound confirmed，60 cases of prenatal diagnosis of congenital pulmonary cystadenoma with real-time three-dimensional ultrasound，a total of 57 cases of congenital malformation of the lung，the diagnostic coincidence rate was 95.00%，3 cases were misdiagnosed，the misdiagnosis rate was 5.00%，good agreement with the results of diagnosis.A total of 19 pregnant women were selected to terminate the pregnancy，and a total of 17 fetuses were confirmed by autopsy；41 pregnant women chose to continue pregnancy，the fetus was confirmed by ultrasound in 40 cases.A total of 8 fetuses died of respiratory failure within 1 month after birth，the remaining 33 cases of fetal birth had not appeared any respiratory symptoms.Conclusion：The use of real-time three-dimensional ultrasound can accurately diagnose fetal congenital pulmonary cystadenoma malformation，which is helpful to reduce the birth of congenital pulmonary cystic malformation fetus， and to evaluate the prognosis.
【Key words】 Congenital cystic adenomatoid malformation of the lung； Fetus； Prenatal screening； Real-time three-dimensional ultrasound
First-author’s address：The Second Maternal and Child Health Care Hospital of Huizhou City，Huizhou 516001，China doi：10.3969/j.issn.1674-4985.2017.12.031
胎儿先天性肺囊腺瘤样畸形是一种较为少见的胎儿肺部先天性发育畸形，属于出生缺陷的一种类型，对胎儿出生后的正常发育情况及生命安全均会构成威胁，因此，在产前加强胎儿先天性肺囊腺瘤畸形筛查十分重要[1-3]。实时三维彩超是一种新型的超声技术，在临床上逐渐得到广泛应用，本研究为了探讨实时三维彩超对胎儿先天性肺囊腺瘤畸形的诊断价值，对2013年1月-2015年12月产前二维彩超检出胎儿先天性肺囊腺瘤畸形的60例孕妇进行实时三维彩超检查，并对其诊断结果进行分析，现报道如下。
1 资料与方法
1.1 一般资料 收集2013年1月-2015年12月60例产前实时三维超声诊断为疑似胎儿先天性肺囊腺瘤畸形的孕妇病例资料进行回顾性研究，孕妇年龄最小22岁，最大37岁，平均（28.07±5.72）岁；检查时孕周21～28周，平均（24.69±3.25）周；初产妇48例，经产妇12例；均在产前接受实时三维超声检查，疑似为胎儿先天性肺囊腺瘤畸形。
1.2 方法 所有孕妇均接受实时三维超声检查，超声检测仪为美国GE公司生产的Voluson E8型号彩色多普勒超声检测仪，孕妇均采取仰卧位，膀胱保持半充盈状态，并根据检查时具体要求调整体位，先对胎儿头部、胸部、脊柱、腹腔及四肢进行扫查，对胎儿肺部进行重点观察，一旦胎儿肺内出现异常回声声像，应对其回声特征进行判断，寻找肺内肿块血供来源，观察是否出现胸腹腔积液及全身水肿、羊水增多、心脏及纵隔移位等情况。对胎儿的超声表现进行分析，与引产后尸检和出生后超声诊断结果进行对照，并分析先天性肺囊腺瘤胎儿的预后情况。
1.3 诊断标准 胎儿先天性肺囊腺瘤畸形可分为Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ型三种类型，其中，Ⅰ型为大囊型，在超声图像中可见肺内存在圆形无回声区，即囊肿，囊壁增厚，囊肿大小不等，直径在2～10 cm，囊肿内一般无正常肺组织，囊肿表面较为光滑，血供来源于肺动脉；Ⅱ型为中囊型，在超声图像中可見肺内存在囊肿，囊壁增厚不明显，囊肿大小不等，直径在2 cm以内，存在不规则性分布的肺组织，血供来源于肺动脉；Ⅲ型为微囊型，在超声图像中可见肺内存在囊肿，囊壁较薄，囊肿直径不足0.5 cm，存在实质性改变的肺组织，有大量腺瘤样结构，血供来源于肺动脉[4-5]。
1.4 统计学处理 采用SPSS 19.0软件处理数据，计数资料以率（%）表示，比较采用 x2检验，P<0.05为差异有统计学意义；诊断结果一致性分析采用Kappa一致性检验，Kappa<0.4表示一致性较差，Kappa为0.4～0.7表示一致性中等，Kappa>0.7表示一致性良好。
2 结果
经引产后尸检与出生后超声证实，60例产前实时三维超声诊断为疑似先天性肺囊腺瘤的胎儿中，共有57例胎儿确诊为先天性肺囊腺瘤畸形（图1～3），其诊断符合率为95.00%，包括
Ⅰ型8例、Ⅱ型20例、Ⅲ型29例，误诊3例，其误诊率为5.00%，与确诊结果之间的一致性良好，Kappa=0.723。共19例孕妇选择终止妊娠，17例胎儿经尸检证实；41例孕妇选择继续妊娠，40例胎儿经超声证实。Ⅰ型8例、Ⅱ型20例，胎儿均未出现水肿，Ⅲ型29例中出现3例（10.34%）水肿，均发展为呼吸衰竭而致死亡；共有8例胎儿在出生后1个月内因呼吸衰竭死亡，其余33例胎儿的先天性肺囊腺瘤瘤体在妊娠过程中出现缩小或未增大情况，出生后至今经检查均未见任何呼吸系统症状。
3 讨论
据有关数据统计，全球范围内每年出生的缺陷儿约有800万，而其中约有40%的出生缺陷儿会在出生后不久就发生死亡，即使胎儿顺利成活，在其生长发育阶段也会伴有不同程度的残疾，对儿童的身心健康较为不利[6]。我国每年的出生缺陷发生率也不容乐观，先天性肺囊腺瘤畸形是一种较为少见的出生缺陷，主要是指胎儿在宫内期的肺部发育出现异常，出现囊瘤样病变，容易导致胎儿肺纵隔移位，压迫心脏，容易导致胎儿在宫内死亡，造成死产，给家庭带来沉重的心理负担[7-10]。因此，临床上应对胎儿先天性肺囊腺瘤畸形予以早期诊断、及时处理，以减少先天性肺囊腺瘤畸形胎儿的出生。
产前诊断和筛查是减少先天性肺囊腺瘤畸形胎儿出生的关键，现阶段，由于先天性肺囊腺瘤畸形较为少见，我国尚未有专门针对先天性肺囊腺瘤畸形胎儿的产前筛查项目，这类胎儿多是在产前筛查中意外发现[11-13]。超声检查是产前筛查常用的影像学检查方法，具有无创、快捷等优点，主要是通过腹部超声探头对孕妇的腹部进行扫查，对宫内胎儿情况进行观察，从而对宫内胎儿是否发育异常进行判断[14]。传统的超声检查以二维超声为主，可在一定程度上对宫内胎儿的肺部发育情况予以显示，但这种超声图像属于平面图像，无法对胎儿肺部的复杂结构予以全面显示，且图像清晰度不足，存在部分切面显示不清晰等情况，对形态学改变不够明显的胎儿肺部发育畸形缺乏敏感性，往往会出现漏诊，且容易受到孕妇腹壁脂肪堆积的影响，容易出现误诊[15-16]。而实时三维超声是在二维超声基础上发展而成的一种三维立体超声技术，可通过对孕妇腹部进行多个切面扫查，获取三维容积数据后进行三维立体重建，可对早孕期之后宫内胎儿的发育情况进行立体、多角度的观察，可提供二维超声无法获得的切面信息，对二维超声显像不清晰的切面予以清晰显示，尤其适用于对胎儿的胸腹腔内结构进行观察，其超声图像更加清晰、直观、明了，诊断时更为便利，有利于减少误诊、漏诊的发生[17-21]。
本研究结果显示，经引产后尸检与出生后超声证实，60例产前实时三维超声诊断为疑似先天性肺囊腺瘤的胎儿中，共有57例胎儿确诊为先天性肺囊腺瘤畸形，其诊断符合率为95.00%，包括Ⅰ型8例、Ⅱ型20例、Ⅲ型29例，误诊3例，其误诊率為5.00%，与确诊结果之间的一致性良好，Kappa=0.723，说明实时三维超声对胎儿先天性肺囊腺瘤畸形的诊断准确性较高，误诊较少。 通常情况下，部分先天性肺囊腺瘤的体积会随着妊娠的发展而逐渐缩小，这类胎儿的预后结局较为良好，其存活率高达100%，因此，临床上不主张所有的先天性肺囊腺瘤胎儿均进行妊娠终止，而应在妊娠期间对先天性肺囊腺瘤胎儿进行连续性的动态观察，定期进行超声复查，观察瘤体变化情况，以对胎儿预后进行预测。本研究中，共19例孕产妇选择终止妊娠，41例孕产妇选择继续妊娠，共有8例胎儿在出生后1个月内因呼吸衰竭死亡，其余33例胎儿的先天性肺囊腺瘤瘤体在妊娠过程中出现缩小或未增大情况，在出生后至今均未出现任何呼吸系统症状，说明实时三维超声还可对先天性肺囊腺瘤胎儿的预后进行评价。
综上所述，采用实时三维超声可对胎儿先天性肺囊腺瘤畸形予以准确的诊断，有利于减少先天性肺囊腺瘤畸形胎儿的出生，并对其预后进行有效评价。
参考文献
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