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目的探讨罕见孤立部位受累的朗格汉斯细胞组织细胞增多症（组织细胞增多症X）的临床特点、诊治方法。方法报道1例成人孤立性垂体柄受累的朗格汉斯细胞组织细胞增多症，通过内分泌学、影像学、病理组织学、免疫组织化学方法的实验室检查，结合文献复习，探讨其病理、临床、诊断、治疗特点。结果患者头颅MRI示为垂体柄区域直径9mm占位性病变，能够均匀强化。相关检查显示无其他系统、部位受累。进行了经右侧翼点入路、垂体柄区占位性病变切除术。病理诊断为朗格汉斯细胞组织细胞增多症。术后予以激素替代治疗，密切随访中。结论孤立性成人垂体柄