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1例急性淋巴细胞白血病患儿，规律化疗2年余，因“间断发热、走路不稳”收入郑州大学第一附属医院。头颅及脊髓磁共振成像提示多发白质脱髓鞘改变，脑脊液二代测序检测出巨细胞病毒，加用更昔洛韦及膦甲酸抗巨细胞病毒治疗后患儿体温恢复正常，意识好转，但患儿脱机困难，家属放弃治疗，出院后死亡。儿童巨细胞病毒感染相关急性播散性脑脊髓炎罕见，预后较差，抗巨细胞病毒治疗可能改变预后。