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目的提高对阑尾黏液性囊腺瘤的认识，以减少误诊。方法回顾性分析1例误诊为盲肠间质瘤的阑尾黏液性囊腺瘤的临床资料，并复习相关文献。结果患者以右侧腹部隐痛伴大便困难人院，纤维结肠镜检查诊断为盲肠间质瘤，手术探查发现阑尾异常囊性扩张，行回盲部切除术，术后病理检查诊断为阑尾黏液性囊腺瘤。结论阑尾黏液性囊腺瘤属少见疾病，临床表现无特异性，误诊率较高。及时手术探查并行病理检查，是避免其误诊的重要措施。