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目的 提高对气管壁增厚类疾病及不典型气管支气管淀粉样变性(TBA)的认识,减少临床误诊及漏诊率.方法 回顾1例不典型TBA病例,并结合国内外文献对该病例特殊性进行临床分析.结果 该病例影像学提示气管壁弥漫增厚;支气管镜下未见明显异常;活检无出血;病理苏木精-伊红染色无明确提示,后刚果红染色阳性确诊为TBA,因症状轻未予特殊治疗,定期随访示气道壁增厚有所改善.结论 TBA为呼吸系统罕见疾病,其可存在不典型表现,更易出现误诊,需临床医师提高警惕.