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目的：探讨原发性输尿管肉瘤样癌（Primarysarcomatoidureteracarcinoma，PSUC）的临床病理学特征。方法：对1例PSUC进行大体、组织病理学和免疫组化染色观察，并复习相关文献。结果：镜下见多数瘤细胞呈短梭形，弥漫分布，核呈卵圆形，核浆比高，核分裂易见，少数靠近肿瘤表面的细胞呈上皮样。免疫组化：肿瘤细胞AE1／AE3（＋），Vimentin（＋）。结论：PSUC是一罕见的高度恶性肿瘤，结合临床病理学特征及免疫组化，可作出正确诊断。