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目的 总结原发性巨球蛋白血症颅内浸润的诊疗体会.方法 对1例原发性巨球蛋白血症颅内浸润(Bing-Neel综合征)患者的临床资料进行分析,并进行相关文献复习,为其诊断和治疗提供思路.结果 患者1年前诊断为原发性巨球蛋白血症,治疗中患者出现持续性头痛.颅脑MRI平扫+增强:右侧额颞叶可见一团块状异常占位病变,T2呈高信号,增强后病灶强化明显;手术切除肿瘤组织行病理检查示额叶小细胞恶性肿瘤浸润;免疫组化染色检查示淋巴-浆细胞瘤样细胞颅内侵犯.结论 原发性巨球蛋白血症颅内浸润罕见,化疗疗效有限,理想的治疗应该是放疗联合化疗。