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目的：探讨颅内非典型畸胎瘤样/横纹肌样瘤（ AT/RT）的影像学特征，提高对其认识水平。方法：收集我科1997年1月～2011年12月经病理和免疫组化诊断为AT/RT的4例患者的临床资料，对其影像学表现进行回顾性分析，并进行相关文献复习。结果：4例中，病灶位于额叶2例，颞叶1例，桥脑小脑角区（CPA）1例；最大径3．6～6．5 cm。肿瘤边界清楚，3例轻度瘤周水肿，1例无瘤周水肿；4例轻度占位效应，位于CPA的1例可见同侧内听道扩大。肿瘤实质在CT上呈等密度，MRI T1WI呈低信号、T2 WI呈高低混杂信号。4例肿瘤内均见出血，2例见囊变。增强后肿瘤实质呈斑片状强化，囊壁和分隔亦见强化。结论：AT/RT的影像学表现有一定的特征性，但缺乏特异性；提高对本病的认识是诊断的关键。