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目的：探讨原发于前列腺的血管内大B细胞淋巴瘤（IVLBCL）的临床病理特征、诊断、鉴别诊断、治疗及预后。方法回顾性分析1例前列腺的IVLBCL患者的临床资料、组织病理学形态和免疫组织化学结果，并复习相关文献。结果患者以头晕为首发症状，伴随排尿费力，体检有前列腺肥大，病理活组织检查发现前列腺间质小血管内见成簇异形淋巴样细胞。免疫组织化学示肿瘤细胞CD20+、LCA+、CD79a+、PAX5+、Ki-67阳性率90％，血管内皮CD34+。病理学诊断：前列腺的IVLBCL（活化B细胞起源）。患者拒绝治疗，于诊断后5个月死亡。结论原发于前列腺的IVLBCL罕见，临床表现缺乏特异性，病理学检查及免疫组织化学对IVLBCL的诊断和鉴别诊断具有重要意义。