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通过分析1例黄色肉芽肿性子宫内膜炎患者的临床资料、组织学形态和免疫组化标记，并复习总结文献，探讨黄色肉芽肿性子宫内膜炎的临床表现、影像学、病理诊断和鉴别诊断，以提高认识，避免误诊误治。患者因阴道脓性分泌物就诊，影像学提示为子宫内膜恶性肿瘤；刮宫标本示破碎组织内见大片泡沫样组织细胞、淋巴细胞、浆细胞及少量中性粒细胞浸润，未见恶性肿瘤细胞；子宫全切除标本示右侧壁灰褐色肿物，深达子宫肌层，镜检见大量泡沫样组织细胞伴有淋巴细胞、浆细胞等炎细胞浸润至子宫壁深肌层，周边可见少量残存的子宫内膜，黄色肉芽肿性病变波及子宫浆膜面、卵巢及宫旁组织。黄色肉芽肿性子宫内膜炎为女性生殖系统极其罕见的慢性炎症性疾病，其病理学特征是大量泡沫样组织细胞伴多种炎细胞浸润，但在影像学和临床上极易误诊为子宫内膜癌，临床处理多以手术治疗为主。