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目的探讨颈动脉纤维肌肉发育不良的诊断与治疗。方法收集经数字减影脑血管造影(DSA)检查诊断的颈内动脉纤维肌肉发育不良5例,并复习文献。结果5例均表现为缺血性脑卒中,病灶在影像学上表现为不同组合的半球分水岭梗塞。DSA显示4例发生在颈内动脉颅外段,1例发生在颈内动脉颅内段的大脑中动脉;血管呈串珠样狭窄、平滑管狭窄、憩室型改变。4例经血管内支架治疗,疗效良好。结论本病早期无特异性临床表现,症状性颈动脉纤维肌肉发育不良主要表现为不同组合的大脑半球分水岭梗塞。影像学改变主要表现为串珠样、环状或管状狭窄。本病临床诊断主要依据DSA。血管内支架治疗效果良好。