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目的 提高对不伴有外周血及骨髓累及的皮肤原发B淋巴母细胞淋巴瘤(B-LBL)的认识.方法 报道1例罕见的无骨髓血液累及的皮肤原发B-LBL病例的诊断和鉴别诊断过程,并结合文献复习讨论.结果 患者经手术切除行病理组织学活检和免疫组织化学检测示瘤细胞TdT+、CDd+79a、PAX5+,确诊B-LBL;遂榆杳外周血及骨髓,提示均无异常改变.诊断为皮肤原发的B-LBL.结论 皮肤原发B-LBL可不伴有外周血和骨髓病变,易造成临床误诊,需引起病理医生和外科医生的重视。