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目的探讨新生儿胰岛母细胞增生症伴高胰岛素血症低血糖的临床病理学特征、诊断及鉴别诊断。方法对2例新生儿胰岛母细胞增生症行HE、免疫组化染色，光镜下观察，并复习相关文献。结果HE染色见病变胰腺组织中，弥漫或局灶胰岛数量增多，部分体积增大，形状及大小不规则。免疫组化染色示大量神经内分泌标记阳性的细胞分布于胰岛或单个散在分布于胰腺组织。结论新生儿胰岛母细胞增生症伴有高胰岛素低血糖，临床及影像学诊断困难，组织病理学检查可确诊，能够给予及时正确的治疗，挽救新生儿生命。