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目的探讨原发性蝶窦颅咽管瘤的临床特点，以提高诊断水平。方法回顾性分析2例原发性蝶窦颅咽管瘤患者的临床资料并结合文献复习。结果2例患者因头痛、眼眶疼痛就诊，MRI显示蝶窦内囊性占位，增强未见强化；术中肿瘤呈囊性，囊内为棕黄色黏稠液体，其中1例内可见胆固醇结晶。术后随访症状缓解，未见肿瘤复发。结论原发性蝶窦颅咽管瘤极为少见，考虑来源于胚胎期Rathke’s囊移行过程中残留的颅咽管组织细胞成份，诊断上需与蝶窦内常见囊性病变相鉴别，病检是唯一确诊手段，首选手术治疗。