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目的:探讨前列腺多形性巨细胞腺癌(pleomorphic giant cell adenocarcinom, PGCA)患者的临床病理特征、诊断及鉴别诊断方法和临床预后。方法:收集1例前列腺PGCA患者的临床病理资料、免疫组织化学(免疫组化)表达结果及临床随访情况,并结合相关文献进行探讨。结果:该例前列腺PGCA组织中除典型的高级别前列腺腺泡腺癌成分之外,还有5%的PGCA区域,该区域细胞怪异、巨大,形态多样,可见多核细胞,病理性核分裂相易见。免疫组织化学(免疫组化)检测显示,PGCA肿瘤细胞表达P504S、AE1/AE3、CAM5.2,部分表达前列腺特异抗原(prostate specific antigen,PSA)(60%),不表达前列腺特异性膜抗原(prostate specific membrane antigen,PSMA)、ETS(E-twenty six)相关基因转录因子蛋白及雄激素抗体(androgen receptor,AR)。患者对于术前常规的雄激素阻断治疗反应差,临床分期为PT4N0M0,呈高度侵袭性。结论:前列腺PGCA是一种新进认识的少见肿瘤,组织形态学上以多形性为特征,免疫组化检测结果显示其有不同程度的前列腺特异性抗原丢失,提示肿瘤异质性极大,内分泌治疗效果不佳,有别于常规的前列腺腺癌,诊断及鉴别诊断有一定难度,临床上呈高度侵袭性。因此,识别这一特殊亚型对临床后续治疗及预后判断至关重要。