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目的：介绍1例输尿管怪异性平滑肌瘤的病例。方法行左侧输尿管肿瘤切除术。结果术中：见输尿管内肿物呈椭圆形。术后，大体标本观察：灰白色组织一块，4.6×1.2×1.2cm。病理诊断：考虑左侧输尿管怪异性平滑肌瘤。结论平滑肌瘤好发于子宫肌层、消化道、皮肤及皮下， IVP、B超、逆行肾盂输尿管造影、CT、MRI是诊断输尿管平滑肌瘤的主要手段，确诊主要依靠术后病理检查。