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目的探讨大脑半球炎性肌纤维母细胞肉瘤的诊断与治疗。方法回顾性分析1例大脑半球炎性肌纤维母细胞肉瘤患者的临床资料。患者因头痛、头晕、走路不稳5 d入院;术前MRI示：顶叶大脑镰旁的占位性病变;行开颅手术完整切除肿瘤。结果术后常规病理检查诊断为炎性肌纤维母细胞肉瘤,手术后患者临床症状消失。术后2个月复查未见复发。结论颅内炎性肌纤维母细胞肉瘤临床极为罕见,缺乏典型症状体征和影像学表现,极易误诊为其他疾病;诊断需待病理检查结果;最佳治疗方案为手术完整切除肿瘤。