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先天性胆管扩张症是一种先天性畸形，临床并不少见。胆内瘘多是由胆石导致的梗阻和反复感染所致，较常见的是胆囊十二指肠瘘、胆囊胃瘘和胆囊结肠瘘，而先天性胆管扩张症并发胆囊支气管瘘临床非常罕见。该患者由于左肝叶增大、右肝叶缩小造成肝脏转位，使胆囊位于右肝后，紧贴于膈肌上。由于胆管扩张结石形成、胆系感染和胆囊内压力增高，胆囊壁炎症水肿，导致组织坏死和溃疡形成，进一步穿破膈肌引起胆囊支气管瘘。该病例临床罕见，经精心治疗护理，患者痊愈。现报道如下。