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目的：探讨子宫内膜和卵巢原发性双癌合并子宫颈内膜异位症伴不典型增生的临床病理特征及鉴别诊断。方法：分析1例子宫内膜和卵巢原发性双癌合并子宫颈内膜异位症伴不典型增生的组织病理学、免疫表型资料并复习文献。结果：患者左侧附件可见5cm×4cm×3cm大囊状肿物g 个，囊内壁附着约直径3cm大实性结节；子宫腔宫底可见3cm×2．5cm×1cm大菜花状肿物；境下两者均为高分化子宫内膜样腺癌伴左侧卵巢子宫内膜异位；同时，子宫颈局部表面见灰褐色出血点，镜下示子宫颈子宫内膜异位伴腺