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目的探讨成人皮肤朗格汉斯细胞组织细胞增生症（LCH）的临床、组织病理学、免疫表型及电镜特征。方法报告1例罕见的成人皮肤朗格汉斯细胞组织细胞增生症，并结合文献分析其，临床病理特征。结果该例先后经过4次病理活检，组织学特点为真皮全层弥漫分布的朗格汉斯细胞。瘤细胞表达CD1a、S-100、部分表达Langerin。电镜检查发现Birheck颗粒。结论成人皮肤弥漫性LCH罕见，误诊率高。确诊应结合组织学特征、免疫表型及超微结构检查综合分析，疾病的预后与发病年龄、受累器官的多少有关．