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目的：探讨骨的Paget病临床病理特征。方法：对1例罕见的骨的Paget病进行组织学观察，并复习相关文献报道进行总结。结果：骨小梁增粗，结构紊乱，表面骨母细胞和破骨细胞同时增加，骨小梁内板层结构排列紊乱，形成粘合线。骨小梁之间轻度纤维化并有少量慢性炎细胞浸润。结论：Paget病骨的形成过程超过吸收过程，骨小梁增粗，结构紊乱，新旧骨质之间有特征性的蓝色粘合线。粘合线是本病诊断的关键，但不是特异性改变，要综合影像学及临床症状综合做出诊断，才能减少误诊。